唇腭裂儿童语用能力研究：语言障碍特征与临床干预新视角

　　本文通过儿童沟通检查表第二版（CCC-2）评估38名挪威唇腭裂（OFC）儿童的语言特征，发现36.8%存在语言障碍（LI），尤其在语用技能（pragmatics）方面显著低于常模。研究强调对OFC儿童需加强语用能力评估，为制定针对性干预策略提供重要依据，对改善其社交与学业表现具有临床意义。

　　

引言

唇腭裂（orofacial clefting, OFC）是一种常见的先天性畸形，全球范围内每600–700名新生儿中约有一例发病。挪威每年约有120名OFC患儿出生。OFC可分为单纯唇裂（cleft lip only, CLO）、唇裂合并腭裂（cleft lip and palate, CLP）以及单纯腭裂（cleft palate only, CPO）。根据是否伴随其他先天性异常或综合征，又可进一步分为综合征性OFC和非综合征性OFC。本研究聚焦于非综合征性OFC儿童的语言发展问题。

既往研究显示，OFC儿童普遍存在言语和发音障碍，但在语言能力是否受损这一问题上存在争议。部分研究认为OFC儿童语言得分处于平均水平，而另一些研究则指出其存在明显的口语能力缺陷。近年来，越来越多的证据表明，OFC儿童在多个语言功能维度上显著落后于同龄正常儿童。值得注意的是，语用能力（pragmatics）——即在社会情境中恰当使用和理解语言的能力——作为语言的重要组成部分，对儿童的学术表现和社交福祉具有关键影响，但在OFC群体中的研究仍较为缺乏。

语用障碍表现为难以遵循会话规则、适应交谈对象需求、理解非字面语言以及运用手势和韵律传达信息。已有研究发现，OFC幼儿在与照料者互动时 Assertive 话语较少，回应能力较差，且在社交互动中常常无法有效回应同伴提问。这些现象表明，OFC儿童可能存在语用层面的困难，亟需系统评估和针对性干预。

方法

Procedure

本研究在挪威进行，所有OFC患儿均在区域多学科团队（包括言语语言治疗师）的常规随访体系中接受跟踪评估。在儿童年满六岁之际，向其家长发放研究信息表和知情同意书。同意的家长需完成儿童沟通检查表第二版（Children’s Communication Checklist Second Edition, CCC-2），并将其交回研究团队。该研究经挪威西部医学与健康研究伦理委员会审核批准。

Participants

研究对象为确诊为非综合征性OFC、无自闭症谱系障碍（ASD）诊断、且家长完成CCC-2问卷的儿童。最终样本包括38名儿童（男性21名，女性17名；中位年龄71个月；年龄范围62–71个月）。为比较不同类型OFC之间的差异，样本被分为三组：CLO（12人）、CPO（11人）和CLP（15人）。

Instrument

CCC-2是一份由家长或熟悉儿童情况的成人填写的问卷，主要用于识别沟通障碍、语用语言障碍（与结构语言能力不成比例）以及需要进一步评估ASD的儿童。该量表共包含70个项目，分为10个子量表，其中4个评估结构语言（A. 言语；B. 句法；C. 语义；D. 连贯性），4个评估语用语言（E. 不恰当的发起；F. 刻板语言；G. 语境使用；H. 非语言沟通），最后2个（I. 社交关系；J. 兴趣）评估ASD常见行为。

项目按四级Likert量表评分，原始分可转换为标准分（均值为10，标准差为3，分数越高表示表现越好）。CCC-2还提供两个复合分数：一般沟通复合分（General Communication Composite, GCC）和社交互动偏差复合分（Social Interaction Deviance Composite, SIDC）。GCC≤54表示存在沟通障碍；SIDC为负值且GCC低于临界值提示语用语言能力相对于结构语言能力受损。此外，还可计算语用复合分（Pragmatic Composite, PC），即子量表D至H的标准分之和。

挪威版CCC-2具有良好的内部一致性（Cronbach’s α介于0.73–0.89）和评分者间信度（0.44–0.76）。

Statistical analyses

采用描述性统计展示样本的平均分、标准差和范围，并与CCC-2常模数据进行比较。使用单样本t检验检验样本均值与常模均值的差异；采用独立样本t检验分析性别差异；使用非参数Kruskal–Wallis检验比较不同OFC类型组间的差异。显著性水平设定为0.05。数据分析使用SPSS 28完成。

结果

Language impairment

共有11名儿童的GCC分数低于临界值，提示存在语言障碍。其中1名儿童子量表C数据缺失，采用均值插补。另有3名儿童SIDC分数处于临床范围。因此，共有14名（36.8%）儿童被识别为存在语言障碍。

Language profiles

所有CCC-2子量表的平均分均低于常模均值（10分），但除言语子量表（A）外，其余子量表分数均处于正常范围（低于常模均值一个标准差以内）。各子量表内部得分范围广泛，表明样本内存在较大变异。PC平均分低于常模均值50分。语用子量表中，语境使用（G）得分最低，其次是连贯性（D）和非语言沟通（H），不恰当发起（E）和刻板语言（F）受损较轻。

单样本t检验显示，样本在10个子量表中有7个显著低于常模均值，GCC和PC也显著低于常模值。

Gender differences

独立样本t检验显示，男性和女性在GCC和PC上均无显著差异。

Types of clefts; CLO, CLP and CPO

描述性统计显示，CLO组在多数子量表及GCC、PC上得分最高，CLP组PC略高于CPO组。但Kruskal–Wallis检验表明，不同OFC类型组在GCC和PC上无显著差异。

讨论

本研究发现，非综合征性OFC儿童中语言障碍的患病率较高（36.8%），远高于一般儿童人群中约7.5%的患病率。这一结果与近期多项研究一致，支持OFC儿童存在语言障碍的观点。

尽管言语子量表（A）得分显著低下符合既往对OFC儿童言语问题的认识，但本研究重点关注的语用能力同样显示整体偏低，且个体间变异较大。这一发现与Boyce等人关于非综合征性隐性腭裂儿童的研究一致，进一步证实语用能力是OFC儿童的薄弱环节。

本研究未发现语用能力存在性别差异，与部分前人研究结果一致。

尽管CLO组在描述性统计中表现优于CPO和CLP组，但组间差异未达统计学显著性。这可能与样本量较小有关，需谨慎解读。该趋势与Fitzsimons等人关于OFC儿童学业成就的研究以及Persson等人关于学术表现的研究结果部分吻合。

Strengths and limitations

本研究的优势在于聚焦OFC儿童的语用能力，填补了该领域的研究空白；样本年龄和性别分布较为均衡。局限性包括样本量较小、缺乏个体化语言测试补充家长报告、未收集社会经济地位（SES）信息、无对照组以及横断面设计。未来研究应扩大样本，纳入更全面的评估工具和纵向设计，并考察其他影响语言发展的因素。

Clinical implications

研究结果表明，临床工作者应对OFC儿童进行广泛的语言评估，特别关注语用能力。一旦发现语用障碍，应制定针对性干预计划。鉴于语言能力对儿童学术和社交发展的重要性，开发针对OFC儿童语用能力的干预措施应成为优先方向。

Data availability statement

受伦理和法律限制，支持数据不公开。