《Child and Adolescent Psychiatry and Mental Health》:Meta-analysis of behavioral treatments for selective mutism: findings from selective mutism questionnaire (SMQ) and school speech questionnaire (SSQ)
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这篇综述通过对 12 篇涉及 472 名参与者的文章进行元分析,评估了选择性缄默症(SM)行为治疗的效果。研究发现,SM 治疗能显著改善 SMQ 和 SSQ 评分,面对面治疗效果优于网络治疗,为临床干预提供了重要参考。
### 选择性缄默症行为治疗的元分析:来自 SMQ 和 SSQ 的发现
选择性缄默症(Selective Mutism,SM)是一种焦虑障碍,其特征为在某些预期会说话的社交场合中持续无法说话,例如学校。《精神疾病诊断与统计手册(第五版)》(Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders,DSM - 5)对其进行了明确描述,该疾病的患病率在 0.03% - 1% 之间,发病年龄通常小于 5 岁。
多种心理社会方法被应用于 SM 的治疗,其中认知行为疗法(Cognitive Behavioral Therapy,CBT)尤为有效。几乎所有近期研究中的干预措施都包含强化、暴露和认知重构等行为策略。在评估 SM 治疗效果时,准确测量儿童的说话行为至关重要,而选择性缄默症问卷(Selective Mutism Questionnaire,SMQ)和学校言语问卷(School Speech Questionnaire,SSQ)是常用的评估工具。
以往关于 SM 治疗的元分析存在局限性,如结果测量不一致、样本量小等,难以准确估计特定结果(如 SMQ 和 SSQ)的治疗效应大小。因此,本研究旨在通过对包含多种研究设计的行为干预研究进行元分析,评估以 SMQ 或 SSQ 作为临床结果的行为干预的疗效,并提供 SMQ 和 SSQ 的标准化效应量以及便于临床实践解释的非标准化值,同时探究研究设计或干预策略是否会影响 SMQ 总分的变化。
研究方法
文献检索策略 :依据系统评价和荟萃分析的首选报告项目(Preferred Reporting Items for Systematic Reviews and Meta - Analysis,PRISMA)2020 指南,利用三个信息来源进行文献检索:一是先前的综述,二是多数据库检索,三是手动文献检索。多数据库检索涵盖了 Web of Science、PubMed 等多个数据库,检索时间从 2010 年至 2025 年 2 月。手动检索则通过查阅综述文章的参考文献列表、相关出版物、已出版书籍以及在其他数据库(如 Google Scholar)中搜索来完成。检索结果导入参考文献管理软件,手动去除重复文献。
纳入和排除标准 :纳入标准包括:是 SM 研究,无论参与者年龄;主要目的为对 SM 进行行为干预;在治疗前后评估 SMQ 总分或各子部分得分。排除标准有:会议论文、综述、评论等非具体案例描述的文章;学位论文;参与者在干预时无 SM 特征或症状;其他神经疾病或精神障碍可解释参与者特征或症状;未使用 SMQ 作为临床结果;包含药物或医学治疗;SM 干预不是主要目的;未报告统计值(如样本量、结果的均值和标准差)。
研究选择 :文章经过两个阶段筛选,即标题和摘要筛选(Stage 1 screening)以及全文筛选(Stage 2 screening)。由两位作者独立评估每篇文章,计算 Cohen's kappa 系数以评估作者筛选的可靠性,如有分歧通过讨论解决。
SMQ 和 SSQ :SMQ 是一个 17 项由家长评定的问卷,采用 4 点 Likert 量表,评估儿童在学校、家庭和公共场所三种不同环境中的说话频率,其总量表、学校、家庭和公共场所子部分的 Cronbach's α 系数分别为 0.97、0.97、0.88 和 0.96。SSQ 是由教师使用的 4 点 Likert 量表,包含 6 个项目,用于评估儿童在学校的说话频率,内部一致性 Cronbach's α 系数为 0.76。SMQ 和 SSQ 得分范围分别为 0 - 51 和 0 - 18,得分越低表示 SM 症状越严重。
数据提取 :从每篇文章中提取治疗前后的 SMQ 总分、样本量,以及 SMQ 三个子部分(学校、家庭、公共)和 SSQ 的得分。若文章比较两组(如治疗组和对照组),则分析治疗组治疗前后的得分差异。若对照组后来接受相同治疗,则将两组参与者合并进行元分析,同时排除对照组之前未变化的 SMQ 得分。此外,对每篇文章在作者、出版年份、研究设计等多个维度进行编码,由两位作者编码,所有作者确认编码过程,有分歧时通过讨论解决。
风险偏倚评估 :由于纳入标准包含随机对照试验(Randomized Controlled Trial,RCT)和前后对照等多种研究设计,因此使用两种评估工具进行风险偏倚(Risk of Bias,RoB)评估。对于 RCT 设计,使用 Cochrane 标准;对于非随机化研究设计,使用非随机研究风险偏倚评估工具(Risk of Bias Assessment Tool for Nonrandomised Studies,RoBANS)。由两位作者独立评估每篇文章的六个子部分,有分歧时通过三位作者讨论达成共识。
统计分析 :对 SMQ 和 SSQ 得分进行综合分析,采用随机效应模型估计治疗前后各结果的加权平均差得分和 95% 置信区间(Confidence Intervals,CI),计算 Hedges’调整后的 g 值作为标准化平均差,便于与之前或未来的元分析结果比较。使用 Cochrane's Q 和I 2 统计量评估统计异质性,进行敏感性分析以评估潜在的亚组差异。通过检查 SMQ 总分加权平均差得分的 95% CI 是否与零重叠来确认 SM 治疗的疗效,若重叠则表示治疗效果不精确。通过可视化漏斗图和使用统计计算软件(R 4.0.4)进行统计分析来调查发表偏倚。
研究结果
文章检索过程 :从先前综述中筛选出 5 篇符合条件的文章,电子数据库检索得到 391 篇文献,手动排除重复文献后,213 篇进入 Stage 1 筛选,排除 192 篇后,21 篇进入 Stage 2 筛选,最终排除 16 篇,确定 5 篇符合条件。此外,通过手动检索 Google Scholar 又确定 2 篇符合条件的文章,最终共纳入 12 篇文章,涉及 472 名参与者。
纳入文章的总结 :12 篇文章中,3 篇采用 RCT 设计,8 篇采用前后对照研究设计,1 篇采用多重基线设计。治疗方法包括亲子互动疗法(Parent - Child Interaction Therapy,PCIT)等行为聚焦治疗,部分研究采用网络治疗方式。结果测量广泛,包括 SMQ、SSQ 等评估 SM 症状的量表,以及评估行为问题、语言功能和焦虑的量表。9 篇文章包含干预后的随访评估。
SMQ 总分的元分析 :10 项研究的 SMQ 总分分析显示,SM 治疗使 SMQ 总分平均提高 0.51(95% CI 为 0.32 - 0.70),标准化效应量较大(Hedges’调整后的g = 1.00 [0.62 - 1.39])。敏感性分析表明,研究设计和样本量对 SMQ 加权平均差得分无显著影响,但干预策略(面对面或网络治疗)和治疗周期有显著影响。网络治疗的加权平均差得分改善较少(0.12 [- 0.11 - 0.36]),且其 95% CI 与零重叠;而面对面治疗的加权平均差得分提高了 0.59 [0.39 - 0.80],标准化效应量为g = 1.18 [0.76 - 1.60],表明面对面治疗更有效。在随访分析中,仅使用面对面治疗研究的 SMQ 总分数据,结果显示加权平均差得分提高了 0.80 [-0.59 - -1.01],标准化效应量为g = 1.59 [1.17 - 2.02],表明随访期间治疗效果依然显著。
SMQ 子部分和 SSQ 总分的元分析 :SMQ 子部分(学校、家庭、公共)的加权平均差得分分别为 - 0.51 [- 0.12 - - 0.90](g = 0.89 [0.25 - 1.54])、 - 0.37 [ - 0.26 - - 0.49](g = 0.61 [0.43 - 0.80])和 - 0.54 [ - 0.26 - - 0.83](g = 0.95 [0.53 - 1.38]),表明治疗在公共和学校场景下效果显著,但家庭场景下改善较少。SSQ 仅在 4 篇文章中可用,其加权平均差得分为 - 0.64 [ - 0.28 - - 1.00](g = 1.00 [0.42 - 1.58]),显示出较大的治疗效果。
RoB 评估 :RCT 研究中,两篇文章对参与者和人员进行了盲法处理,RoB 被评为 “低”。前后对照研究中,4 篇文章因未充分描述参与者是否连续招募,导致参与者选择的偏倚为 “不清楚”。非 RCT 研究中,6 篇文章通过主观结构化访谈获取 SM 诊断,测量暴露的偏倚被评为 “低”。由于 SMQ 是家长报告的问卷,无法对结果评估者进行盲法,所有文章的检测偏倚均被评为 “高”。大多数文章对不完整结果数据的处理较好,将其评为 “低”,选择性结果报告偏倚也被评为 “低”。
讨论
治疗效果的测量 :本研究元分析显示,SM 治疗显著提高了 SMQ 总分,但存在潜在亚组影响。RCT 和前后对照或多重基线设计的治疗效果相似,治疗周期 10 周及以上的研究改善更明显。网络治疗效果不如面对面治疗,可能原因包括缺乏家长心理教育、家长和教师参与不足、排除有药物治疗史的儿童以及非个性化的虚拟现实暴露场景等。尽管如此,面对面治疗的研究仍存在异质性,参与者年龄可能影响治疗效果,未来研究需进一步验证不同组和干预措施的疗效。本研究主要综合了 SMQ 所有项目的平均得分,该得分在 SM 治疗后预计增加 8.67 [5.44 - 11.9] 分,为临床治疗提供了有意义的基准。同时,研究中测量 SMQ 和焦虑的结果表明,SMQ 具有一定的结构效度。
SMQ 子部分和 SSQ :SMQ 子部分中,公共和学校场景下治疗效果显著,家庭场景下改善较少,这可能是因为儿童在家庭中通常会说话,且干预多在学校或公共场所进行。SSQ 虽仅在 4 篇文章中使用,但治疗效果显著,教师使用 SSQ 能准确反映学校场景下 SM 儿童的真实情况。因此,未来评估治疗效果应同时报告 SMQ 子部分和 SSQ 得分。
局限性和未来展望 :本研究存在一些局限性。首先,纳入了无对照组的研究设计,可能存在混杂因素影响 SMQ 得分变化,需要更多 RCT 设计的研究来解决这一问题。其次,SMQ 和 SSQ 分别由家长和教师评定,无法消除评估者的偏倚,但因其简单易用,仍可作为临床治疗效果的指标。再者,超过一半的研究仅报告了 SMQ 或 SSQ 的部分内容,难以进行跨研究比较,未来研究应包含所有子部分以更好地评估治疗效果。此外,纳入研究的代表性有限,多数来自北美,可能存在文化和种族偏倚。本研究未提前在 PROSPERO 等组织注册研究方案,未来应进行注册以提高元分析的透明度。
结论
本元分析综合了现有关于 SMQ 和 SSQ 作为 SM 临床结果测量的证据,揭示了使用 SMQ 或 SSQ 的行为干预的疗效,尽管仅在面对面治疗中观察到明显治疗效果且存在其他潜在亚组,但为临床实践提供了重要参考,有助于进一步研究和改进 SM 的治疗方法。
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